Estimating the burden of mucormycosis infections in France (2005-2007) through a capture-recapture method on laboratory and administrative data

Mucormycoses are rare but severe fungal infections whose incidence is increasing, particularly in immunosuppressed and diabetic patients. Following a retrospective study on the characteristics and outcomes of cases who were identified through two sources of information, we carried out a capture-recapture method to estimate the actual burden of the disease in France, 2005-2007. METHODS: An administrative dataset from the national hospital discharge system and a laboratory dataset from the National Reference Centre for Mycoses and Antifungals were combined to identify patients from 2005 to 2007. We applied capture-recapture equations to estimate the number of cases missed by both sources and to assess the advantages of each dataset, especially in terms of sensitivity. RESULTS: There were 94 mucormycosis cases included in the study: 30 and 31 in each respective source and 33 common to both. Capture-recapture showed that 28 cases were missed (expected total: 122 cases, CI95: 102-142). Each dataset had a sensitivity value below 53%. The merged set yielded a 77% sensitivity (66%-92%). CONCLUSION: This study highlights the importance of combining available sources when analysing rare infectious diseases. The proportion of 23% missed cases might seem acceptable given the scarcity of the disease, for which further knowledge is needed. However this proportion could decrease in the future, through the sensitization of clinicians, pathologists and mycologists together with the improving quality of discharge datasets. (R.A.) Traduction française du résumé : Position du problème. Les mucormycoses sont des infections fongiques sévères dont l'incidence augmente, notamment chez les personnes immunodéprimées ou diabétiques. Suite à une étude rétrospective ayant analysé les caractéristiques des cas, identifiés à partir de deux sources de données, nous avons cherché à estimer le poids actuel de la maladie en France entre 2005 et 2007. Méthodes. Les données issues de deux sources indépendantes (données cliniques, histopathologiques et microbiologiques du Centre national de référence des mycoses invasives et antifongiques et base médico-administrative hospitalière, PMSI) avaient été combinées pour l'étude rétrospective. Nous avons estimé le nombre attendu de mucormycoses en France par une méthode de capture-recapture et analysé les avantages de chaque source, notamment leur sensibilité. Résultats. Au total, 94 cas de mucormycoses ont été identifiés : 30 et 31 cas dans chaque source et 33 cas communs aux deux. Le nombre total attendu de cas estimé par capture-recapture a été estimé à 122 (IC 95 % : 102 142). La sensibilité de chaque base de données a été estimée à moins de 53 % ; après fusion des bases, la sensibilité s'élève à 77 % (IC 95 % : 66 % 92 %). Conclusion. Cette étude souligne l'importance de combiner les sources de données existantes pour estimer le poids d'une pathologie, notamment pour les maladies infectieuses rares. De ce fait, la proportion de 23 % de cas non identifiés peut sembler acceptable, mais devrait néanmoins tendre à diminuer grâce à une sensibilisation accrue des cliniciens, pathologistes et mycologues et grâce à l'amélioration de la qualité des données du PMSI. (R.A.)